Вступ
Трихобезоар — це щільне утворення в шлунку людини, що складається з проковтнутого волосся, частинок їжі і шлункового слизу [1–3]. Іноді воно переміщується в початковий відділ тонкого кишечника [4, 5]. За своєю клінічною картиною дуже схоже на пухлину, тому необхідне проведення ретельної діагностики [6–8]. У статті наведено надзвичайно рідкісне клінічне спостереження трихобезоара шлунка великого розміру у дівчинки 5 років. Особливостями даного випадку були надтяжка білково-вітаміно-залізодефіцитна анемія та відставання в психомоторному розвитку.
Клінічний випадок
Дитина (хлопчик) надійшла у ВАІТ КНП «ТОДКЛ» ургентно переводом із гематологічного відділення КНП «ТМДКЛ» з клінікою білково-залізодефіцитної анемії надтяжкого ступеня. При надходженні скарги на різку блідість шкіри, виражені набряки на обличчі, тулубі і кінцівках, загальну в’ялість, відмову від їжі. Блідість шкіри від народження, не обстежувалась. За останній тиждень до надходження блідість шкіри посилилась, з’явилися набряки, відмова від їжі. За 1 день лікування у ВАІТ стан стабілізувався, дитина переведена в онкогематологічне відділення ТОДКЛ, де 8 днів проводилось консервативне лікування і дообстеження.
На момент надходження у ВАІТ загальний стан дитини тяжкий. Хлопчик притомний, млявий. Виражена воскоподібна блідість шкірних покривів. Із анамнезу: від народження страждає на вроджену двобічну сліпоту, має неврологічні порушення, розлади психологічного розвитку, трихотіломанію.
Профілактичні щеплення отримав за індивідуальним графіком. У контакті з інфекційними хворими протягом 21 дня не перебував.
Об’єктивно. Температура тіла 38,3 °С. Менінгеальні симптоми негативні. Зіниці D = S, фотореакція жвава. Дихання самостійне, ритмічне, вільне через верхні дихальні шляхи. ЧД 24 за 1 хв. Кашель вологий. Аускультативно над легенями вислуховувалося жорстке дихання, крепітуючі хрипи справа. SpO2 98–99 %. Діяльність серця ритмічна, тони приглушені, систолічний шум в II точці. ЧСС 136 за 1 хв, пульс задовільних властивостей. АТ 115/65 мм рт.ст. Живіт симетричний, піддутий, при пальпації болючість у ділянці лівого підребер’я. Печінка +1,5 см. Селезінка пальпувалася на рівні нижнього краю грудної клітки. Виражені набряки на обличчі, тулубі і кінцівках, загальна млявість, відмова від їжі. Фізіологічні відправлення не порушені.
На ЕФГДС 15.03.2021 виявлено великий трихобезоар шлунка.
Група крові: В (ІІІ) Rh (+) позитивна.
Для діагностики стану було зроблено обстеження в динаміці.
Зміни показників у динаміці наведено у табл. 1–3.
Повторна ЕФГДС: даних щодо шлунково-кишкової кровотечі на час огляду немає.
На підставі проведеного клініко-лабораторного дослідження було встановлено клінічний діагноз:
Основний: трихобезоар шлунка.
Ускладнення: дефіцитна анемія надтяжкого ступеня. Білково-енергетична недостатність ІІІ ст., з асцитичним і загальнонабряковим синдромом, період стабілізації. Холестатичний гепатит.
Супутній: розлади психомовленнєвого розвитку, трихотіломанія. Синдром емоційно-вольової нестійкості.
Ан. калу, копрограма: неоформл., мазеподіб., глинистий, трипсин (+), прихована кров — різко позитивна, жовчні кислоти відсутні, мила небагато, слиз — помірна к-сть, епіт. кл. 0–1 у п/з, лейк. 1–2 у п/з, ер. 0–1–3 у п/з, яйця гельмінтів — не виявлено.
Ан. калу на ентеробіоз: яйця гостриків — не виявлено.
Бакпосів калу 13.03.2021: Е. соlі × 105/л, Klebsiella × 103/л.
Експрес-тест на SARS-CoV-2 у матері і дитини 09.03.2021 — негативний.
Лікування
Режим — ліжковий.
1. У ВАІТ у день надходження (10.03.2021): альбумін в/в 100 мл, ер. маса В (ІІІ) Rh (+) 2 рази по 70 мл в/в струм., в/в інфузійна терапія (р-н Рінгера 200 мл + + фуросемід 0,5 мл), діацеф 0,5 × 2 р/д в/в. В онкогематологічному відділенні (11.03–18.03.2021): в/в інфузійна терапія (альбумін 10% (3 рази), ер. маса В(ІІІ) Rh(+) 1 раз (15.03.2021), глюкоза 5%, 10%, NaCl 0,9%, 10%, глутаргін 4%, р-н Рінгера, фуросемід, КСl 4%, реосорбілакт) 6 днів, per os мальтофер краплі, ентерожерміна, креон, фолієва к-та.
2. 19.04.2021 операція під загальним знеболюванням: верхньосерединна лапаротомія, гастротомія, видалення трихобезоару.
Після адекватної доопераційної підготовки дитина 19.03.2021 переведена в хірургічне відділення і 19.03.2021 виконана операція: гастротомія, видалення трихобезоару [9, 10]. П/о період 4 дні у ВАІТ, 23.03.2021 для подальшого лікування переведена в хірургічне відділення. Проводилась 4 дні в/в інфузійна, антибактеріальна, симптоматична терапія. З 23.03.2021 поступово розпочато ентеральне годування, спочатку через дуоденальний зонд, пізніше, з 25.03.2021, із ріжка адаптованими сумішами, далі — дієтстіл № 2.
3. У післяопераційному періоді отримував у ВАІТ (19–23.04.2021) консервативне лікування: ШВЛ 1 день, назогастральна декомпресія 4 дні, ентеральне годування через дуоденальний зонд з 4-го дня, в/в інфузійна терапія (глюкоза 5%, 40%, MgSO4 25%, NaCl 0,9%, 10%, віт. С 5%, глюконат Са 10%, KCl 4%, гепарин, лазикс, аміноплазмаль, кріоплазма В (ІІІ), реосорбілакт), знеболювання (анальгін, димедрол, інфулган), антибіотики (амоксил К 19–28.03.2021, амікацин 19–25.03.2021, флюконазол 22–25.03.2021), у відділенні хірургії додатково 4 дні аналогічна в/в інфузійна терапія, мальтофер краплі, креон, фолієва к-та, інновітум, урсофальк per os. Проводились щоденно перев’язки з розчином брильянтового зеленого.
Їжу толерує, проявів дисфункції немає. П/о рана зажила первинним натягом під в/ш швом. 01.04.2021 у задовільному стані дитина виписана додому. Перед випискою консультована низкою суміжних спеціалістів (гастроентеролог, гематолог, невролог, психіатр, генетик).
Обговорення
Найбільш часто така проблема зустрічається у дітей, особливо у дівчаток з довгим волоссям [2, 3, 11]. Це основна причина появи волосяних грудок. До групи ризику входять діти від восьми років, у яких є шкідлива звичка жувати кінчики свого волосся. Це може бути обумовлено наявністю у дитини таких порушень психіатричного характеру: істерична поведінка; порушення інтелектуального розвитку; психічні відхилення; самоагресія (проявляється в вириванні власного волосся); нав’язливі думки [12, 13].
Безоари — це сторонні предмети, які утворюються в шлунку після потрапляння туди компонентів, які він не може перетравити [14, 16]. Згодом вони накопичуються і формують грудку. Склад і розмір грудок різний. Така грудка може з часом збільшуватися. Бували випадки, коли вона заповнювала усю порожнину шлунка. Види безоарів: фіто-, трихо-, шелак-, пікс-, себо-, гемато-, лакто-, псевдо-, полібезоари [19].
У деяких ситуаціях може виникати тяжкість, особливо це проявляється відразу після вживання їжі. Коли утворення починає збільшуватися в розмірах, його «поведінка» копіює пухлину [17]. Відбувається перекриття входу в дванадцятипалу кишку, а перетравлена їжа зі шлунка надходить туди дуже повільно. Унаслідок цього людина відчуває печію, ниючий біль у животі; з’являється відрижка; нудота, навіть якщо їжа була приготовлена з якісних продуктів і правильно; блювання [19]. Якщо блювання сильне, то конгломерат все одно не може вийти назовні: вихід перегороджує круговий м’яз. Він розташовується в місці переходу стравоходу в шлунок.
Є провідна ознака, яка може свідчити про таку патологію: це анемія [18]. За рекомендаціями ВООЗ (1973) [18], нормальними показниками Hb для венозної крові в дітей до 6 років слід вважати 110 г/л, а для дітей старше 6 років — 120 г/л. Проте при дослідженні периферичної крові ці показники мають бути на 10–20 % вищими (120 та 130 г/л відповідно). Лабораторні ознаки залізодефіцитної анемії: зниження Hb, кольорового показника (нижче за 0,8), рівня сироваткового заліза (нормативні значення для новонароджених — 5,0–19,3 мкмоль/л, для дітей старше 1 міс.— 10,6–33,6 мкмоль/л), коефіцієнта насичення плазми трансферином (нижче 17 %), вмісту сидеробластів у кістковому мозку (нижче за 10 %); підвищення загальної та латентної залізозв’язувальної здатності сироватки (нормальні значення — 40,6–62,5 мкмоль/л та не менше 47 мкмоль/л відповідно) [19–21].
До числа постійних симптомів відносяться квашіоркор, набряки, відставання в рості, атрофія м’язів зі збереженням підшкірно-жирового шару, відставання в нервово-психічному розвитку (тетрада Джеліфара). Набряки спочатку з’являються на зовнішній стороні стоп, потім поширюються на гомілки, стегна, сідниці, іноді вони зустрічаються на гомілках і нижній частині тіла, іноді — на ділянці грудей. Відставання в рості і масі тіла стає помітним в ранньому періоді лікування, коли починають зменшуватися набряки, оскільки їх наявність зазвичай маскує зазначені симптоми [22–24].
Психіка хворих на квашіоркор має свої особливості: у них на обличчі годинами зберігається «маска» страждання, відзначаються млявість, загальмованість, апатія, відсутність інтересу до оточуючих, тривале хникання, знаходження немов у стані летаргічного заціпеніння. Діти, хворі на квашіоркор, починають розмовляти пізніше, ніж здорові діти. Одними із постнатальних причин тяжкого ступеня залізодефіцитної анемії є тривалі чи хронічні соматичні захворювання, що необхідно одразу діагностувати і провести негайну корекцію анемії та виявити етіологічні чинники. Не завжди діагностика анемічного синдрому проста і доступна [24]. Причини, через які порушується метаболізм заліза в організмі, патогенетично складні і багатофакторні. До числа постійних симптомів відносяться набряки, відставання в рості, атрофія м’язів зі збереженням підшкірно-жирового шару [22].
Патогенез білково-дефіцитної анемії пов’язаний із зниженням продукції нирками еритропоетинів з наступним зменшенням еритропоезу. Дефіцит білка відображається на активності ферменту, призводить до зниження процесів всмоктування в кишечнику заліза і вітамінів. Врешті-решт білково-дефіцитна анемія маніфестує як залізодефіцитна і В12-фолієводефіцитна анемія [18].
Квашіоркор вражає дітей від 12 до 48 міс. життя. Спочатку розвиваються набряки стоп, потім гомілок, можуть бути набряки внутрішніх органів, субатрофія м’язів, порушення психіки (сонливість, апатія, загальмованість) [23]. Анемія при квашіоркорі досягає вираженого ступеня (гемоглобін 40–60 г/л). Часто анемія нормоцитарна, рідше мікроцитарна або макроцитарна. Діагностичний алгоритм лікаря повинен бути спрямований на діагностику трихобезоару [11, 13] і на виключення можливих ускладнень, в тому числі анемії.
Діагностичний алгоритм у пацієнтів із підозрою на трихобезоар
— Пальпація. Допомагає, коли розмір конгломерату в шлунку досить великий. Крім того, слід враховувати, що він рухливий [25].
— Контрастний рентген. З його допомогою можна виявити утворення, не характерні для порожнини шлунка [25].
— Гастроскопія. Це теж дієвий метод, який допоможе зі стовідсотковою точністю встановити правильний діагноз. Для цього застосовують ендоскоп, який досліджує внутрішні органи зсередини. Крім того, що ендоскопічне дослідження дозволить визначити наявність, розмір і консистенцію конгломерату, з його допомогою можна дослідити і стан слизової оболонки [14, 16].
— УЗД. Метод застосовується в тому випадку, коли хворому протипоказана рентгеноскопія [10].
Лікування зазвичай має на меті проведення оперативного втручання з видалення конгломерату зі шлунка. Для цього хірург розрізає орган і видаляє грудку. Власне грудку можна видалити в процесі проведення гастроскопії. Але її виявлення буде спонтанним, тому що таке дослідження проводиться з метою виявлення зовсім іншої патології. Для видалення використовуються спеціальні маніпулятори.
Висновки
Особливістю наведеного випадку є критичне наростання анемії за відсутності класичних ознак гемолізу на тлі хронічного порушення харчування та психосоматичних розладів. Таким чином, слід формувати настороженість у педіатрів щодо трихобезоару та підвищувати рівень знань про правильний діагностичний алгоритм у таких випадках. Даний випадок демонструє вибір оптимальної тактики при діагностиці та хірургічному лікуванні дитини з трихобезоаром великого розміру.
Конфлікт інтересів. Автори заявляють про відсутність конфлікту інтересів та власної фінансової зацікавленості при підготовці даної статті.
Інформація про внесок кожного автора. Никитюк С.О. — концепція роботи, збирання матеріалів, написання тексту; Боярчук О.Р. — аналіз отриманих даних, написання та редагування тексту; Боднарчук Р.В. — аналіз отриманих даних, збирання матеріалів, написання та редагування тексту; Левенець С.С. — пошук літератури; Долинна М.В. — збирання матеріалів та аналіз отриманих даних.
Отримано/Received 19.07.2021
Рецензовано/Revised 02.08.2021
Прийнято до друку/Accepted 05.08.2021
Список литературы
1. Wang C.-K., Chen J.-C., Chang F.-Y. A giant trichobezoar in a young girl. A case report. 2020. № 61(2). P. 241-242. https://doi.org/10.1016/j.pedneo.2019.09.011
2. Al-Mouakeh A., Nour Shashaa M., Zakaria Brimo Alsaman M., Zazo A., Alkarrash M. shadi, Zazo R., Niazi A. Trichobezoar in a young girl caused by ingestion of bristles brush for more than a decade. A case report. International Journal of Surgery Case Reports. 2019. № 6. P. 48-50. https://doi.org/10.1016/j.ijscr.2019.05.045
3. Соколов Ю.Ю., Стоногин С.В., Коровин С.А. и др. Наблюдение трихобезоара желудка и синдрома Рапунцель у 9-летней девочки. Клинический случай. Педиатрия. 2019. № 4. C. 58-61. doi: 10.26442/26586630.2019.4.190692.
4. Dayasiri K., Rodrigues A., Lee A. Rapunzel syndrome presenting as acute pancreatitis, hypoproteinaemia and subsequent distal intestinal obstruction. Journal of Pediatric Surgery Case Reports. 2020. Vol. 59. https://doi.org/10.1016/j.epsc.2020.101507
5. Schwartzman J. Trichobezoar. The Journal of Pediatrics. 1937. Vol. 11(5). P. 691-696. https://doi.org/10.1016/S0022-3476(37)80009-8
6. Woo Y.L. Bezoar as a cause of jejunal afferent loop mass after pylorus preserving pancreaticoduodedectomy: A case report. International Journal of Surgery Case Reports. 2021. Vol. 85. doi.org/10.1016/j.ijscr.2021.106177
7. Balawender K., Pliszka A., Możdżeń K., Kłos M., Ogorzałek A., Grabarek B.O. Bezoars — Nonspecific symptoms, difficult diagnosis, simple treatment. International Journal of Surgery Case Reports. 2021. https://doi.org/10.1016/j.ijscr.2021.106379
8. Mohsin F., Ambusaidi S., Al-Yaqoubi M. Gastric bezoar. International Journal of Pediatrics and Adolescent Medicin. 2020. № 7(4). P. 199-200. https://doi.org/10.1016/j.ijpam.2020.05.002
9. Agha R.A., Sohrabi C., Mathew G., Franchi T., Kerwan A. Wytyczne PROCESS 2020: Aktualizacja consensus preferred reporting of case series in surgery (PROCESS). Int. J. Surg. 2020. № 84. Р. 231-235. doi: 10.1016/j.ijsu.2020.11.005.
10. Siegel M.J., Lee E.Y. Paediatric bowel and mesentery. Third Edition: Clinical Ultrasound. 2011. Chapter 70. P. 1383-1405. https://doi.org/10.1016/B978-0-7020-3131-1.00070-5
11. Snorrason I., Ricketts E.J., Stein A.T., Björgvinsson T. Trichophagia and trichobezoar in trichotillomania. A narrative mini-review with clinical recommendations. Journal of Obsessive-Compulsive and Related Disorders. 2021. № 31. https://doi.org/10.1016/j.jocrd.2021.100680
12. Hisamuddin K., Brandt C.P. Hairball in the Stomach. A Case of Gastric Trichobezoar. Clinical Gastroenterology and Hepatology. 2008. № 6(3). P. xxviii-xxviii. https://doi.org/10.1016/j.cgh.2007.12.013
13. Hwalla S., Saikaly E., Kyriakos S.M., El Hajj I. Endoscopically managed sunflower bezoar. Laparoscopic, Endoscopic and Robotic Surgery. 2020. P. 48-51. https://doi.org/10.1016/j.lers.2020.03.003
14. Mezoff E.A., Mezoff A.G. 29 — Bezoars. In: R. Wyllie, J.S. –Hyams, M. Kay, eds. Pediatric Gastrointestinal and Liver Disease (sixth еdition). Elsevier, 2021. P. 303-306. /https://doi.org/10.1016/B978-0-323-67293-1.00029-3
15. Bo Shen. Endoscopic evaluation of bezoars and foreign bodies in inflammatory bowel diseases. Atlas of Endoscopy Imaging in Inflammatory Bowel Disease. Academic Press. 2020. P. 561-569. https://doi.org/10.1016/B978-0-12-814811-2.00037-2
16. Волобуев Н.Н., Мошко Ю.А., Воробец И.М. и др. Безоары желудочно-кишечного тракта. Крымский терапевтический журнал. 2011. № 1. С. 46-54.
17. Nasri Baongoc, Calin Marius, Shah Ajay, Gilchrist Brian. A rare cause of small bowel obstruction due to bezoar in a virgin abdomen. International Journal of Surgery Case Reports. 2016. № 19. P. 144-146. https://doi.org/10.1016/j.ijscr.2015.12.039
18. World Health Organization. Iron deficiency anemia: Assessment, prevention and control. Geneva: WHO, 2001. 114 p.
19. Волосовець О.П., Нагорна Н.В., Кривопустов С.П. та ін. Діагностика та терапія дефіцитних анемій у дітей. Донецьк, 2007. 39 с.
20. Сенаторова Г.С., Ніколаєва О.В., Макєєва Н.І. Еритропоез у дітей у нормі та при патології. Вінниця: Нова Книга, 2010. 88 с.
21. Уніфікований клінічний протокол первинної та вторинної (спеціалізованої) медичної допомоги — залізодефіцитна анемія: наказ № 709 МОЗ України від 02.11.2015 р. https://dec.gov.ua/wp content/uploads/2019/11/2015_709_ykpmd_zda
22. Назаренко О.Н., Юрчик К.В., Дмитрачков В.В. Диагностика и коррекция белково-энергетической недостаточности и нарушений трофологического статуса у детей: учебно-методическое пособие. Минск: БГМУ, 2020. 47 с.
23. Grellety E., Golden M.H. Severely malnourished children with a low weight-for-height have a higher mortality than those with a low mid-upper-arm-circumference: I. Empirical data demonstrates Simpson’s paradox. Nutr. J. 2018. № 17(1). P. 79. doi: 10.1186/s12937-018-0384-4
24. Майданник В.Г., Бурлай В.Г., Гнатейко О.З. та ін. Пропедевтична педіатрія. Вінниця: Нова Книга, 2012. 880 с.
25. Oh S.H., Hwan N., Park M.H., Park D.G. Bezoar — induced small bowel obstruction. J. Korean Soc. Coloproctol. 2012. № 28. P. 89-93. doi: 10.3393/jksc.2012.28.2.89